Se presenta el primer caso de infección por Scedosporium prolificans en nuestro país. Se trata de un paciente de 27 años, sexo masculino, con insuficiencia renal crónica e hipertensión, sometido a trasplante renal, en tratamiento con ciclosporina, azatioprina y prednisona. A los 25 días post-transplante presentó un aumento de volumen fluctuante bajo la herida operatoria. En tres muestras de exudado purulento y tejido obtenido finalmente por cirugía resolutiva se aisló S. prolificans como agente único. El estudio histológico reveló estructuras compatibles con hifas septadas. El paciente se trató con aseo quirúgico, anfotericina B e itraconazol lográndose la curación y cicatrización completa de la herida. S prolificans es un hongo filamentoso hialino resistente a anfotericina B y azoles, considerado actualmente un patógeno emergente, responsable de infecciones localizadas asociadas a cirugía y/o trauma, como también de infecciones diseminadas fatales en hospederos inmunocomprometidos especialmente pacientes neutropénicos, oncológicos y trasplantados. Es importante considerar este hongo en el diagnóstico diferencial de infecciones fúngicas emergentes.