Candida lusitaniae es reconocida como un patógeno emergente, ocasionalmente responsable de graves infecciones nosocomiales en pacientes con compromiso inmune. Esta levadura plantea dos desafíosimportantes; la posibilidad de una identificación errónea de la especie y su resistencia primaria o adquirida a la Anfotericina B. El presente trabajo informa el aislamiento en cultivos puros de C.lusitaniae desde el líquido cefalorraquídeo de un paciente pediátrico inmunocomprometido,de 5 meses de edad, hospitalizado por hidrocefalia posthemorrágia neonatal valvulada. El paciente fue tratado inicialmente con Anfotericina B, substituida posteriormente por Voriconazol. Se destaca el éxito terapéutico de éste último en la dosis usada en este caso. Luego de unprolongado período de hospitalización el paciente fue dado de alta. Consideramos que para entender la importancia clínica de esta levadura, es necesario investigaciones más completas tanto de su epidemiología como de los mecanismos de resistencia a los antifúngicos y de sufrecuencia, tanto in vivo como in vitro, condiciones útiles para entender algunas de las razones de la emergencia de C. lusitaniae en clínica.