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Double aortic arch and aortotracheal fistula as cause of fatal massive bleeding: a rare and dangerous association

Doble arco aórtico y fistula aortotraqueal como causa de hemorragia masiva fatal: una asociación rara y peligrosa

dc.contributoren-US
dc.contributorDr. Aaron Oddó, Dr. Juan Carlos Roa, Dr. Cristián García, Pontificia Universidad Católica de Chilees-ES
dc.creatorRamos, Phoebe H.
dc.creatorCabello, Pablo
dc.creatorContreras, Alondra
dc.creatorAlbrich, Diego
dc.creatorToso, Alberto
dc.date2024-02-27
dc.date.accessioned2024-05-31T19:07:13Z
dc.date.available2024-05-31T19:07:13Z
dc.identifierhttps://www.revistachilenadepediatria.cl/index.php/rchped/article/view/5005
dc.identifier10.32641/andespediatr.v95i1.5005
dc.identifier.urihttps://revistaschilenas.uchile.cl/handle/2250/243094
dc.descriptionVascular rings are unusual congenital malformations. Among them, double aortic arch (DAA) is often difficult to diagnose due to its low incidence of symptoms. DAA can be associated with tracheal or esophageal compression and, in severe cases, could require tracheal intubation or chronic use of a nasogastric tube. This scenario favors the development of aortotracheal fistulas (ATF) or aortoesophageal fistulas (AEF).Objective: To present a clinical case with an unusual association of DAA with ATF and to reinforce the importance of maintaining high diagnostic suspicion in patients with massive aerodigestive bleeding without an obvious source.Clinical Case: A 32-week preterm newborn who required prolonged mechanical ventilation and presented intermittent episodes of massive oropharyngeal bleeding with hemodynamic compromise associated with lower airway obstruction without pulmonary hemorrhage. The patient underwent upper endoscopy and exploratory laparotomy without evidence of bleeding. Flexible nasopharyngolaryngoscopy and direct laryngoscopy also showed no abnormalities. A CT angiography showed complete DAA with indentation of the left dominant arch over the trachea, without severe stenosis or evidence of a fistula. AEF was suspected, so exploratory surgery was considered. However, the patient died before surgery due to a massive pulmonary hemorrhage. The autopsy revealed the presence of ATF.Conclusions: In patients with massive aerodigestive bleeding without an obvious source, the presence of DAA and possible AEF/ ATF should be considered. Imaging studies have a poor performance for this diagnosis, so surgery should be considered for diagnosis and treatment in these patients. en-US
dc.descriptionLos anillos vasculares son malformaciones congénitas infrecuentes. Dentro de ellas, el doble arco aórtico (DAA) suele ser de difícil diagnóstico debido a su baja incidencia de síntomas. El DAA puede asociarse a compresión traqueal o esofágica y en casos severos, requerir intubación traqueal o uso crónico de sonda nasogástrica. Esto último, favorece el desarrollo de fístulas aortotraqueales (FAT) y/o aortoesofágicas (FAE).Objetivo: Presentar un caso con una inusual asociación de DAA con FAT y reforzar la importancia de mantener una alta sospecha diagnóstica en pacientes con hemorragia aerodigestiva masiva sin foco evidente.Caso Clínico: Se presenta caso de RNPT de 32 semanas de gestación que requirió ventilación mecánica prolongada con episodios intermitentes de hemorragia orofaríngea masiva, con compromiso hemodinámico, asociado a obstrucción de vía aérea inferior sin hemorragia pulmonar. Endoscopía digestiva alta y laparotomía exploradora sin evidencia de sangrado. Nasofaringolaringoscopía flexible y laringoscopía directa tampoco detectaron anomalías. Angiotomografía computada demostró DAA completo con indentación de arco dominante izquierdo sobre tráquea, sin estenosis severa ni evidencia de fístula. Se sospechó FAE y se planteó exploración quirúrgica. Sin embargo, el paciente falleció previo al procedimiento por hemorragia pulmonar masiva. La autopsia demostró la presencia de FAT.Conclusiones: En pacientes con hemorragia aerodigestiva masiva sin foco evidente se debe considerar la presencia de un DAA y posible FAE/FAT. Los estudios imagenológicos no tienen buen rendimiento para este diagnóstico, por lo que debe considerarse la cirugía como parte del proceso diagnóstico y tratamiento. es-ES
dc.formatapplication/pdf
dc.formatapplication/pdf
dc.languagespa
dc.languageeng
dc.publisherSociedad Chilena de Pediatríaes-ES
dc.relationhttps://www.revistachilenadepediatria.cl/index.php/rchped/article/view/5005/4742
dc.relationhttps://www.revistachilenadepediatria.cl/index.php/rchped/article/view/5005/4803
dc.relationhttps://www.revistachilenadepediatria.cl/index.php/rchped/article/downloadSuppFile/5005/17617
dc.relationhttps://www.revistachilenadepediatria.cl/index.php/rchped/article/downloadSuppFile/5005/17616
dc.relationhttps://www.revistachilenadepediatria.cl/index.php/rchped/article/downloadSuppFile/5005/17635
dc.relationhttps://www.revistachilenadepediatria.cl/index.php/rchped/article/downloadSuppFile/5005/17646
dc.relationhttps://www.revistachilenadepediatria.cl/index.php/rchped/article/downloadSuppFile/5005/17647
dc.relationhttps://www.revistachilenadepediatria.cl/index.php/rchped/article/downloadSuppFile/5005/17648
dc.relationhttps://www.revistachilenadepediatria.cl/index.php/rchped/article/downloadSuppFile/5005/18276
dc.rightsCopyright (c) 2024 Andes Pediatricaes-ES
dc.rightshttp://creativecommons.org/licenses/by/4.0es-ES
dc.sourceRevista Chilena de Pediatría; Vol. 95, Núm. 1 (2024): Enero - Febrero; 84-90en-US
dc.sourceAndes Pediatrica; Vol. 95, Núm. 1 (2024): Enero - Febrero; 84-90es-ES
dc.source2452-6053
dc.source2452-6053
dc.subjecten-US
dc.subjectDouble Aortic Arch; Aortotracheal Fistula; Aortoesophagical Fistula; Vascular Ringen-US
dc.subjectes-ES
dc.subjectDoble Arco Aórtico; Fístula Aortotraqueal; Fistula Aortoesofágica; Anillo Vasculares-ES
dc.titleDouble aortic arch and aortotracheal fistula as cause of fatal massive bleeding: a rare and dangerous associationen-US
dc.titleDoble arco aórtico y fistula aortotraqueal como causa de hemorragia masiva fatal: una asociación rara y peligrosaes-ES
dc.typeinfo:eu-repo/semantics/article
dc.typeinfo:eu-repo/semantics/publishedVersion
dc.typeen-US
dc.typees-ES


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