La enfermedad aislada del seno esfenoidal constituye sólo el 2%-3% de toda la patología sinusaly en la mayoría de los pacientes es de tipo inflamatorio. Asimismo, es poco frecuente la Invasión fúngica de dicho seno esfenoidal en un individuo sano e inmunocompetente, siendo extremadamente rara en niños. Nos planteamos recordar esta patología haciendo presentación de nuestra última experiencia y obtener conclusiones para mantener siempre un espectro amplio en cuanto a los diagnósticos diferenciales a tener en cuenta. El presente caso clínico expone la experiencia vivida en nuestro centro con una patología poco frecuente como es la aspergilosis esfenoidal aislada, con los antecedentes personales, características clínicas, métodos diagnósticos, pronóstico y tratamientos óptimos. Presentamos el caso de un varón de 73 años con historia de cefaleas intensas de larga evolución inicia lmente sensibles a tratamiento analgésico, de localización retroocular bilateral, y que en los últimos 2 meses se hacen resistentes al tratamiento y comienzan a irradiarse a región naso-frontal derecha con mayor intensidad y conisonofobia, fotofobia, cortejo neurovegetativo, pérdida de peso, dolor cervical frecuente, intenso prurito ocular y ocasionalmente visión borrosa. Sin rinorrea, fiebre, ni ningún otro síntoma propio de un cuadro infeccioso. Los síntomas inicia les de la enfermedad del seno esfenoidalison poco precisos, de instauración insidiosa y crónica, y difíciles de caracterizar. Hasta el 70%, se manifiestan por alteraciones visuales que generalmente, Indican complicaciones inmediatas. Está asociada a peor pronóstico que en otras localizaciones por la posible extensión intracraneal precoz. Así, podemos considerar que la aspergilosis fulminante de senos paranasales en general, y del seno esfenoidal particularmente, representa una importante causa de morbi/mortalidad en pacientes cuyo estado inmunitario es deficiente, pero actualmente el patrón de comportamiento de los hongos está cambiando. Así se muestra en este caso en el que el paciente mantenía un sistema inmunitario competente.